Autores.

Josep Maria Oliva Díez: Médico estomatólogo. ABS La Pau. Barcelona. Institut Catalá de la Salut.

Carlos López Sánchez: Médico estomatólogo. ABS Raval Nord. Barcelona. Institut Catalá de la Salut.

Cristina Gracia Ruiz: Médico estomatólogo. ABS Raval Sud. Barcelona. Institut Catalá de la Salut.

José María Segura Noguera: Médico de Familia. ABS Raval Nord. Barcelona. Institut Catalá de la Salut.

Noemí Escuder Ferrando: Higienista dental. Centre de Referència d'Odontologia (CRO). Barcelona. Institut Catalá de la Salut.

Autor para correspondencia: Dr. Jose M Oliva Díez

Dirección: C) Casp 186, atic 3

Teléfon del trabajo: (34)932788660

Teléfono domicilio: (34)932700638

Fax: (34)933052804

E-mail: joliva.bcn.ics@gencat.cat

Palabras clave: expulsión, tercer molar, erupción ectópica, piel, transcutánea, quiste dentígero.

Abstract.

La erupción y la expulsión de dientes fuera de la cavidad oral a través de la piel son un fenómeno extraordinariamente raro, pero que se debe de conocer. Presentamos el caso de una mujer de 63 años de edad, que presentaba un tercer molar inferior ectópicamente situado en el ángulo mandibular inferior con quiste folicular asociado, que tras numerosos episodios infecciosos, expulsó dicho molar a través de una fístula transcutánea en el borde mandibular inferior. Presentamos el caso para mostrar una complicación muy infrecuente a la que pueden dar lugar los dientes no erupcionados, y que probablemente sea la primera vez que se publica en la literatura, pues la búsqueda bibliográfica en PubMed mediante las palabras clave "third molar, ectopic eruption, expulsion, ejection, tooth, skin, transcutaneous" no ha identificado ningún caso como el que se describe en el presente manuscrito.

Introducción.

Las ectopias dentarias son un hallazgo muy frecuente dentro de la Odontología General y en la Atención Primaria de Salud. La pieza dental que más frecuentemente encontramos situada ectópicamente es el cordal inferior (35%), seguido del canino superior (34%), el cordal superior (9%), el 2º premolar inferior (5%), el canino inferior (4%) y el incisivo central superior (4%), siendo muy poco frecuente en el resto de las piezas dentarias.

El cordal inferior puede encontrarse situado ectópicamente en muchos lugares de la mandíbula. Así, se ha descrito su presencia en ángulo mandibular¹, rama ascendente^2,3, cóndilo^4,5 y apófisis coronoides⁶. Los dientes ectópicos pueden permanecer incluidos toda la vida, pero también es frecuente que erupcionen en lugares aberrantes, lo más habitual dentro de la propia cavidad oral, en la vecindad de las arcadas dentarias, pero ocasionalmente, cuando la posición de un diente está invertida, puede erupcionar fuera de la cavidad oral, en lugares como el seno maxilar^7-9, fosas nasales^10-12, mentón^13-15, rama mandibular inferior^16-18, labio^19-20, etc.

Las causas de dichas ectopias pueden ser muy variadas: posición anormal del folículo dentario desde el período embrionario, apiñamiento, dientes supernumerarios, traumatismos, infecciones, quistes, tumores, enf. endocrinas y factores hereditarios²¹.

Presentamos el que probablemente sea el primer caso descrito en la literatura de una expulsión de un tercer molar ectópico a través de la piel (PubMed), tras haber obtenido el consentimiento de la paciente para su publicación.

Caso clínico.

Mujer de 63 años de edad, sin antecedentes patológicos de interés, que acudió a su médico de cabecera de su Centro de Atención Primaria, en Mayo de 2010, por presentar flemón fistulizado en ángulo mandibular derecho, con expulsión séis días antes de un cuerpo extraño a través de la fístula. La paciente fue derivada al odontólogo del centro, quien constató la presencia de un importante flemón del suelo de la boca y ángulo mandibular derecho, con fístula cutánea y dolor importante, constatándose que el cuerpo extraño expulsado y que aportaba la paciente, se trataba de una pieza dentaria, concretamente de un molar inferior (fig. 1 y 2).

En la anamnesis, la paciente relató padecer desde hacía 4 años de flemones periódicos en esa zona, con fístula y salida de material purulento, siendo tratada siempre con antibióticos y antiinflamatorios. En una ortopantomografía realizada 10 años antes, se observaba la presencia del cordal inferior derecho, en inclusión completa, 3 cm. mesial al ángulo mandibular y bajo las raíces del 2º molar, en posición vertical, no invertida, con una distoangulación de 35º, y con sus raíces perforando o atravesando la cortical mandibular inferior. Sobre el cordal, se apreciaba un quiste folicular de más de 2 cm. de diámetro,  que envolvía toda la corona de la pieza y que se extendía casi desde la cortical inferior a la superior (fig. 3).

Los cirujanos máxilo-faciales que en su momento la habían visitado, le desaconsejaron la intervención por la dificultad de la misma y la posibilidad de lesión del nervio dentario inferior.

Se le practicó una nueva ortopantomografía (fig. 4), en la que se observó la ausencia del cordal inferior derecho, más una gran imagen osteolítica de 3 cm. de alta por 2 cm. de amplia, que abarcaba todo el grosor del cuerpo mandibular, desde la cortical superior a la inferior, con rebordes hipercondensantes. No se vió afectación del 2º molar. Ante la sospecha de osteomielitis aguda, se realizó TAC mandibular y gammagrafía ósea (fig. 5 y 6) que corroboraron la existencia de una importante laguna osteolítica en ángulo mandibular derecho, con signos de inflamación aguda, pero de bordes osteocondensantes muy bien delimitados, signo de la evolución final del quiste dentígero.

La evolución clínica fue excelente. La paciente relató una mejoría muy importante de la sintomatología inmediatamente tras la expulsión del molar, con desaparición completa de la inflamación y el dolor tras mes y medio de tratamiento antibiótico-antiinflamatorio (amoxicilina clavulánico 875/125 e ibuprofeno 600). Se le dio el alta.

Ocho meses después, se le realizó un nuevo control. Clínicamente se encuentra asintomática, salvo unas ligeras parestesias en el 4º cuadrante. La cicatriz dejada por la fístula es evidente, con 1'5 cm. de leve retracción cutánea con hiperpigmentación (fig. 7). En la nueva ortopantomografía de control practicada se observa aún la persistencia de la lesión quística, pero con claros signos de curación y nueva trabeculación ósea (fig. 8).

Discusión.

La erupción de un diente fuera de la cavidad oral es una eventualidad muy rara, y son muy pocos los casos descritos en la literatura^13-20. En estos casos, el factor común acostumbra a ser la lenta erupción de una pieza dentaria a través de la piel, sin signos inflamatorios o infecciosos acompañantes, aunque la mayoría de autores refieren el antecedente de un trauma mandibular (Shah, Ebling,)^13,15 o procesos de osteomielitis (Gadalla, Dash)^14,16 meses o incluso años antes. Los casos descritos por Gadalla, Ebling, Dash y Shah^13-16, son dientes bien alveolados, con una gonfosis dentoalveolar típica, de morfología y características normales, cuya piel circundante está algo retraída e hiperpigmentada pero sana y forma una buena unión con el diente. Ebling¹⁵, que hace un estudio anatomopatológico de dicha unión, encuentra de 2 a 3 hileras de células a modo de epitelio de inserción, rodeado de un tejido rico en fibras colágenas y linfocitos. Dash¹⁶ realizó en dos molares erupcionados a través de la piel del cuerpo mandibular tests de vitalidad pulpar que fueron positivos, lo que indica que estas piezas además de estar bien erupcionadas, eran vitales. En las radiografías, todos esos dientes están, como cabe esperar, en posición invertida.

El presente caso difiere, por tanto, sustancialmente de los demás, en el sentido de que el cordal no ha erupcionado a través de la piel siguiendo un proceso de erupción cercano al fisiológico aunque fuera de la cavidad oral, sino que ha sido intempestivamente expulsado a través de una fístula crónica en el contexto de una infección aguda importante del quiste dentígero que desde hacía más de una década lo envolvía. El caso sería por tanto una pseudoerupción, un proceso clasificable más bien como de expulsión de cuerpo extraño, como en el caso de la lenta expulsión de restos radiculares retenidos de la cresta alveolar, tan comúnmente visto en la práctica clínica. En la ortopantomografía primera (fig. 3), el cordal se observa además en posición vertical, no invertida. Abu-El Naaj et al.¹ describe un caso muy parecido al nuestro, en el que un cordal asociado a un quiste dentígero con episodios infecciosos repetidos y fístula transcutánea había ya perforado la cortical inferior mandibular y probablemente hubiera sido también expulsado de esa manera, si no se hubiera extraído antes quirúrgicamente. Hemos de resaltar que son numerosos los casos de fragmentos incisales alojados en el seno de los tejidos labiales tras traumatismos que posteriormente son expulsados como cuerpos extraños^19,20,22-26, pero no hemos encontrado en la literatura ningún caso publicado como el nuestro, de un molar (PubMed).

Las causas de estos trastornos no están claras, y realmente sólo podemos formular hipótesis. Los casos de erupción dental transcutánea publicados, presentan todos antecedentes de traumatismos o infecciones mandibulares, que hipotéticamente habrían provocado la inversión del germen dentario en una etapa precoz, cuando las raíces aún no estaban formadas, y por tanto su posterior erupción invertida. Nuestro caso parece ser la consecuencia de la infección de un quiste dentígero de gran tamaño y en crecimiento, que acaba por perforar la cortical mandibular inferior y expulsar a través de la fístula el diente causal, como reacción de cuerpo extraño.

De todo lo dicho, podemos inferir que la emergencia o salida de un diente a través de la piel puede ser debida a dos procesos patológicos completamente diferentes: 1) Un proceso de auténtica erupción dentaria, por posición invertida del germen dentario, o 2) Un proceso de expulsión de cuerpo extraño tras infecciones agudas o crónicas fistulizadas a piel del diente y tejidos anexos, con posible presencia de un quiste folicular asociado.

Conclusión.

La erupción o expulsión de piezas dentarias fuera de la cavidad oral, a piel, seno maxilar o fosas nasales, son fenómenos muy inusuales, pero lo suficientemente frecuentes para que un profesional de la Medicina o de la Odontología pueda encontrárselos en la práctica diaria, por lo que debe de conocer su posibilidad. Una sencilla ortopantomografía nos dará el diagnóstico en la mayoría de los casos y debería de ser realizada siempre que se observen alteraciones en el patrón eruptivo normal de los dientes, así como cuando haya antecedentes de traumatismos o infecciones importantes de los maxilares.

Bibliografía.

1. Abu-El Naaj I, Braun R, Leiser Y, Peled M. Surgical approach to impacted mandibular third molars--operative classification. J Oral Maxillofac Surg. 2010 Mar;68(3):628-33. Epub 2009 Dec 23.
2. Wang CC, Kok SH, Hou LT, Yang PJ, Lee JJ, Cheng SJ, Kuo RC, Chang HH. Ectopic mandibular third molar in the ramus region: report of a case and literature review. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2008 Feb;105(2):155-61. Epub 2007 Aug 30.
3. Shane McCrea MSc, BDS, LDSRCS, MFGDP. Adjacent dentigerous cysts with the ectopic displacement of a third mandibular molar and supernumerary (forth) molar: a rare occurrence. Oral and maxillofacial implant.
4. Pace C, Holt D, Payne M. An unusual presentation of an ectopic third molar in the condylar region. Aust Dent J. 2010 Sep;55(3):325-7.
5. Yusuf H, Quayle AA. Intracondylar tooth. Int J Oral Maxillofac Surg 1989;18:323.
6. Toranzo FM, Terrones MMA. Infected cyst in the coronoid process. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1992; 73:768.
7. Büyükkurt MC, Tozoglu S, Aras MH, Yolcu U. Ectopic eruption of a maxillary third molar tooth in the maxillary sinus: a case report. J Contemp Dent Pract. 2005 Aug 15;6(3):104-10.
8. Felice R, Lombardi T. Ectopic third molar in the maxillary sinus-Case report. Austra Den J 1995;40:236-7.
9. Goh YH. Ectopic eruption of maxillary molar tooth-An unusual cause of recurrent sinusitis. Singapore Med J 2001;42:80-1.
10. Gupta YK, Shah N. Intranasal tooth as a complication of cleft lip and alveolus in a four year old child: case report and literature review. Int J Paediatr Dent. 2001 May;11(3):221-4.
11. Pracy JPM, Williams HOL, Montgomery PQ. Nasal teeth. J Laryrgol and Otol 1992;106:366-7.
12. Bappaditya Ray. Ectopic supernumerari tooth on the inferior nasal concha. Clinical Anatomy 2006; 19:68-74.
13. Shah N. Extraoral tooth eruption and transposition of teeth following trauma. Endod Dent Traumatol. 1994 Aug;10(4):195-7.
14. Gadalla GH. Mandibular incisor and canine ectopia. A case of two teeth erupted in the chin. Br Dent J. 1987 Oct 10;163(7):236.
15. Ebling H, Lopes JV. Ectopic eruption of a canine tooth in the chin. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1966 Feb;21(2):151-3.
16. Jayanta Kumar Dash. Extraoral inverted teeth eruption: A case report. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2004; 98:37-39.
17. Abdin Bey M. Eruption of a third molar through the skin. Quintessence Int (Berl). 1970 Jun;1(6):17-18.
18. Abdin Bey M. Eruption of a wisdom tooth through the external skin. Quintessenz. 1966 Dec;17(12):79-80.
19. Dhooria HS, Midy RN, Bowata RR. Foreign body rejection through lip: report of a case. Quintessence Int 1987; 18:163-4.
20. Rao D, Hegde S. Spontaneous eruption of an occult incisor fragment from the lip after eight months: report of a case. J Clin Pediatr Dent. 2006 Spring;30(3):195-7.
21. Gay Escoda C. Temas de Cirugía Bucal. Barcelona: Editorial Gráficas Signo S.A.; 1991. p. 587-609.
22. Snawder KC, Thomas J, Bastawi AE. Broken tooth fragments embedded in soft-tissues. J Pedod 46:145-147,1979.
23. Allen FJ. Dental fragments in the lips.  Int J Oral Surg. 1981;10(Suppl 1):260-3.
24. Clark JC, Jones JE. Tooth fragments embedded in soft tissue: a diagnostic consideration. Quintessence Int. 1987 Sep;18(9):653-4.
25. Munerato MC, da Cunha FS, Tolotti A, Paiva RL. Tooth fragments lodged in the lower lip after traumatic dental injury: a case report. Dent Traumatol. 2008 Aug;24(4):487-9.
26. Pektas ZO, Kircelli BH, Uslu H. Displacement of tooth fragments to the lower lip: a report of a case presenting an immediate diagnostic approach. Dent Traumatol. 2007 Dec;23(6):376-9.
27. Mori SI; Kitamura K; Ohmari T. Inverted tooth eruption: report of a case. Oral Surg Oral Med Oral Path 1979; 12:389-90. 
28. Symons AL. Ectopic eruption of a maxillary canine following trauma. Endod Dent  Traumatol 1992;8:255-8.
29. Mitchell L. Displacement of a mandibular canine following fracture of the mandible. Br Dent Journal 1993; 174:417-8.
30. Donald MJ, Swinburn E. Tooth in the perioral tissues: a complication of craniofacial trauma. Am J Emerg Med. 2005 Jan;23(1):87-8.
31. Snawder KD, Bastawi AE, O'Toole TJ. Tooth fragments lodged in unexpected areas. JAMA. 1976 Sep 20;236(12):1378-9.

Agradecimientos.

Queremos hacer constar nuestro agradecimiento a la Fundación IDIAP-Jordi Gol de Barcelona, por su ayuda en la valoración, traducción al inglés y asesoramiento del presente trabajo.

Figuras.

Fig. 1: Flemón submandibular fistulizado en fase aguda, séis días después de la expulsión del molar.

Fig. 2: Cordal que trajo la propia paciente en mano, y que había sido expulsado a través de la fístula.

Fig. 3: Ortopantomografía antigua de la paciente, donde se observa el cordal junto al borde inferior del cuerpo mandibular, englobado por un quiste folicular.

Fig. 4: Ortopantomografía tomada a la paciente tras la expulsión del cordal, en la que se aprecia la ausencia del mismo y una gran cavidad osteolítica que abarca todo el espacio entre las corticales superior e inferior mandibular.

Fig. 5: TAC mandibular que muestra la gran cavidad osteolítica dejada por el cordal y el quiste.

Fig. 6: Gammagrafía que muestra hipercaptación en el ángulo mandibular derecho, signo del proceso inflamatorio agudo.

Fig. 7: Estado actual de la paciente, donde se observa la cicatriz algo retraída e hiperpigmentada dejada por la fístula.

Fig. 8: Ortopantomografía de control, donde se observa el estado de curación y regeneración ósea de la lesión.